Zastanawiasz się, jak wydać pracę doktorską, habilitacyjną lub monografie? Chcesz dokonać zmian w stylistyce i interpunkcji tekstu naukowego? Nic prostszego! Zaufaj Wydawnictwu Borgis - wydawcy renomowanych książek i czasopism medycznych. Zapewniamy przede wszystkim profesjonalne wsparcie w przygotowaniu pracy, opracowanie dokumentacji oraz druk pracy doktorskiej, magisterskiej, habilitacyjnej. Dzięki nam nie będziesz musiał zajmować się projektowaniem okładki oraz typografią książki.

© Borgis - Nowa Medycyna 2/2017, s. 54-58
*Karolina Pasztaleniec-Iglik1, Małgorzata Kołodziejczak2, Jacek Bierca1, Iwona Sudoł-Szopińska2-4
Nietypowa lokalizacja mięśniaka w lewym dole kulszowo-odbytniczym – opis przypadku
Atypical location of leiomyoma in the left ischiorectal fossa – a case report
1Department of General Surgery, Hospital in Ostrów Mazowiecka
Head of Department: Jacek Bierca, MD, PhD
2Warsaw Proctology Centre, Saint Elizabeth’s Hospital, Mokotów Medical Centre
Head of Centre: Associate Professor Małgorzata Kołodziejczak, PhD
3Department of Radiology, Eleonora Reicher National Institute of Geriatrics, Rheumatology and Rehabilitation, Warsaw
Head of Department: Professor Iwona Sudoł-Szopińska, MD, PhD
4Department of Diagnostic Imaging, Second Faculty of Medicine, Medical University of Warsaw
Head of Department: Professor Wiesław Jakubowski, MD, PhD
Streszczenie
Mięśniak gładkokomórkowy jest nowotworem łagodnym wywodzącym się z komórek mięśniowych gładkich. U kobiet najczęstszą lokalizacją mięśniaka jest macica. Częstą lokalizacją tych zmian jest także warstwa mięśniowa właściwa przewodu pokarmowego, w tym przede wszystkim żołądka i jelita cienkiego. Umiejscowienie mięśniaka w okolicy anorektalnej jest rzadkie. Autorzy przedstawiają przypadek pacjentki z bezobjawowym mięśniakiem gładkokomórkowym zlokalizowanym w lewym dole kulszowo-odbytniczym, który został wykryty podczas tomografii komputerowej miednicy mniejszej i potwierdzony w przezodbytniczym badaniu ultrasonograficznym. Obraz zmiany w tych badaniach nie był charakterystyczny i wymagał różnicowania z innymi patologiami, łącznie z nowotworem złośliwym. Guz został wycięty w całości z dostępu kroczowego. Przebieg pooperacyjny był niepowikłany, nie stwierdzono wznowy odległej po pół roku od zabiegu.
Wnioski. 1. Mięśniak gładkokomórkowy może lokalizować się w dole kulszowo-odbytniczym. 2. Tomografia komputerowa i ultrasonografia przezodbytnicza pozwalają na jego wykrycie, określenie wielkości, morfologii i lokalizacji, w tym stosunku do odbytnicy i kanału odbytu. 3. Obraz mięśniaka w badaniach obrazowych nie pozwala na określenie jego typu histopatologicznego, decyduje ocena patomorfologa. W różnicowaniu należy wziąć pod uwagę również nowotwory złośliwe.
Summary
Leiomyoma is a benign tumour originating from smooth muscle cells. The uterus is the most common location for leiomyoma in women. The muscle layer of the digestive tract, stomach and small intestine in particular, is also a common location for these lesions. Anorectal location is very rare. We present a case of a female patient with asymptomatic leiomyoma located in the left ischiorectal fossa, which was found in pelvic CT and confirmed by transrectal ultrasound. The presentation of the lesion was nonspecific and required differentiation against other pathologies, including malignancies. A total resection through a perineal approach was performed. The postoperative period was uneventful; no distant recurrence was observed 6 months after surgery.
Conclusions. 1. The ischiorectal fossa is a possible location for leiomyoma. 2. Computed tomography and transrectal ultrasonography allow for its detection, determination of its size, morphology and location, including its relation to the rectum and the anal canal. 3. The imaging presentation of leiomyoma does not allow to determine its histopathological type. Pathomorphological findings are decisive. Differentiation should also include malignancies.
Wstęp
Mięśniak gładkokomórkowy jest łagodnym nowotworem wywodzącym się z komórek mięśniowych gładkich. U kobiet najczęstszą lokalizacją mięśniaka jest macica. Zmiany te mogą się także rozwinąć w warstwie mięśniowej właściwej przewodu pokarmowego, przede wszystkim żołądka i jelita cienkiego. Umiejscowienie mięśniaka w okolicy anorektalnej jest rzadkie, a publikowane doniesienia dotyczące tego tematu opierają się na pojedynczych przypadkach (1-5).
Opublikowana przez Billingsa i wsp. w 2001 roku klasyfikacja wyróżnia dwa typy mięśniaków: tkanek miękkich oraz zaotrzewnowe i wewnątrz jamy brzusznej (ang. leiomyomas of somatic soft tissue and retroperitoneal-abdominal leiomyomas) (6).
W pierwszej grupie najczęstszą lokalizacją są: kończyny dolne i górne, tułów, okolica pachowa oraz plecy. Częstość występowania wśród kobiet i mężczyzn jest porównywalna. Nie obserwuje się nawrotów ani przerzutów odległych.
Druga grupa mięśniaków rozwija się w przestrzeni zaotrzewnowej i w jamie brzusznej. Dominują kobiety, głównie w okresie pomenopauzalnym. Również i w tej grupie nawroty i przerzuty są rzadkością.
Objawy kliniczne mięśniaka zlokalizowanego w okolicy anorektalnej są zależne od jego wielkości i lokalizacji anatomicznej względem ściany odbytnicy i kanału odbytu. Guz może nie dawać żadnych dolegliwości i zostać wykryty przypadkowo. Osiągając duże rozmiary, może uciskać ścianę odbytnicy i powodować uczucie nieskutecznego parcia, bóle, a nawet objawy podniedrożności, a przy naciekaniu na zwieracze objawy inkontynencji. Diagnostyka opiera się na badaniu klinicznym, badaniach obrazowych i badaniu histopatologicznym.
Opis przypadku
Sześćdziesięciodwuletnia kobieta została przyjęta do planowej operacji guza lewego dołu kulszowo-odbytniczego. Guz został wykryty przypadkowo podczas wykonanej dwa lata wcześniej tomografii komputerowej (TK) jamy brzusznej i miednicy mniejszej. Jego średnica wynosiła wtedy około 20 mm. Wykonana biopsja wykazała elementy tkanki łącznej i mięśniowej bez cytologicznych cech złośliwości.
Planowana do operacji kobieta była leczona z powodu choroby Hashimoto. Przed kilkoma laty poddała się usunięciu tłuszczaka ramienia prawego. Stan ogólny pacjentki był dobry, bez gorączki, bez dolegliwości bólowych. Badanie przedmiotowe klatki piersiowej i brzucha nie wykazało odchyleń. W badaniu per rectum w kanale odbytnicy po stronie lewej był wyczuwalny patologiczny opór modelujący ścianę odbytnicy, o wielkości około 40-50 mm.
Badania dodatkowe
W kolonoskopii nie stwierdzono nieprawidłowości. W badaniu TK w tkance tłuszczowej dołu kulszowego lewego stwierdzono owalną zmianę ogniskową o wymiarach 30 x 45 mm, o gładkich zarysach. W ultrasonografii przezodbytniczej (ryc. 1a-c) w tkance tłuszczowej pośladka lewego uwidoczniono dobrze ograniczoną zmianę ogniskową, hipoechogeniczną, o niejednorodnej echogeniczności, przylegającą i modelującą zwieracz zewnętrzny odbytu na lewym obwodzie. Zmiana przylegała na 2/3 długości do kanału odbytu, w tym do dalszego końca mięśnia łonowo-odbytniczego. Wymiary w płaszczyźnie poprzecznej wynosiły 40 x 20 mm.
Ryc. 1a-c. W badaniu USG transrektalnym (a, b) oraz przezkroczowym (c) widoczna zmiana ogniskowa lita, hipoechogeniczna, o jednorodnej echogeniczności, przylegająca do zwieraczy na całej ich długości, o wymiarach w płaszczyźnie poprzecznej 28 x 16 mm, w osi długiej 40 mm. Poza tym kanał odbytu prawidłowy
Pacjentkę zakwalifikowano do operacji wycięcia guza. Przed zabiegiem operacyjnym otrzymała dawkę profilaktyczną cefalosporyny pierwszej generacji.
Opis operacji
Zabieg przeprowadzono w ułożeniu lewo-bocznym. Cięciem promienistym w okolicy odbytu po stronie lewej pod kontrolą palca w odbytnicy dotarto do zmiany guzowatej, dobrze odgraniczonej, o wielkości około 50 mm, zlokalizowanej w lewym dole kulszowo-odbytniczym. Guz wypreparowano i usunięto, odsuwając mięśnie zwieracze. Skontrolowano ranę, wykonano hemostazę. Założono wziernik operacyjny, nie stwierdzając uszkodzenia ściany odbytnicy. Warstwowo zeszyto ranę. Dośrodkową część rany pozostawiono do gojenia per secundam. Założono opatrunek (ryc. 2a-c).
Ryc. 2a-c. Zdjęcia z operacji (a-c): preparowanie zmiany (a, b), otorebkowana zmiana wycięta w całości (c)
Przebieg pooperacyjny był niepowikłany. W czasie wizyty kontrolnej po upływie miesiąca stwierdzono całkowite zagojenie rany. Powtórna ocena po pół roku nie wykazała cech wznowy.
W badaniu histopatologicznym rozpoznano mięśniak gładkokomórkowy o typowej budowie (guz biały, lity, otorebkowany), o średnicy 40 mm.
Dyskusja
Mięśniaki gładkokomórkowe to nowotwory mezenchymalne zbudowane z komórek różnicujących się w kierunku mięśni gładkich. Makroskopowo są dobrze ograniczone, okrągłe lub owalne, spoiste, na przekroju najczęściej jednolite, białe lub szarobiałe, czasem z różnej wielkości zwapnieniami. W obrazie mikroskopowym widoczne są pęczki równolegle ułożonych komórek mięśni gładkich, tkanka łączna włóknista, mogą być widoczne obszary obrzęku, szkliwienia i zwapnień.
Najczęstszą lokalizacją mięśniaka gładkokomórkowego u kobiet jest macica. Umiejscowienie mięśniaka w okolicy anorektalnej jest rzadkie. W takich przypadkach guz jest zazwyczaj zlokalizowany w ścianie odbytnicy. Objawy mięśniaka gładkokomórkowego są niespecyficzne, zależne od lokalizacji. Guzy okolicy anorektalnej mogą dawać uczucie dyskomfortu, zaparcia, zaburzenia oddawania moczu, nieprawidłową wydzielinę z pochwy. W prezentowanym przypadku zmiana była bezobjawowa i została przypadkowo wykryta w badaniu TK.
Badania obrazowe pozwalają na rozpoznanie zmian okolicy anorektalnej (7-11). Na radiogramach można uwidocznić ognisko zwapnień. W badaniu USG przezodbytniczym mięśniaki są zazwyczaj hipoechogeniczne (ryc. 1a-c), ale mogą także wykazywać wysoką lub mieszaną echogeniczność, zawierać zwapnienia, obszary płynowe odpowiadające torbielom, martwicy czy degeneracji. W TK gęstość mięśniaków odpowiada tkance miękkiej, mogą zawierać zwapnienia położone obwodowe lub centralnie, prezentują różne wzorce wzmocnienia. Rzadziej wykonuje się MR miednicy, w którym mięśniak ma zmienny sygnał: w obrazach T1-zależnych niski do umiarkowanego, w T2-zależnych – niski z obszarami o odmiennym sygnale w przypadku obecnych zmian wstecznych, pokontrastowe wzmocnienie jest zmienne.
Leczeniem z wyboru mięśniaków jest operacyjne wycięcie. Uzyskanie materiału do badania histopatologicznego ma decydujące znaczenie diagnostyczne. Guzy wykazujące brak atypii, martwicy, brak albo niską aktywność mitotyczną są uważane za łagodne. Doszczętne wycięcie guza, z marginesem zdrowych tkanek, minimalizuje ryzyko nawrotu guza. W przedstawionym przypadku guz został wycięty doszczętnie, wraz z torebką i marginesem zdrowych tkanek, a ponad 6-miesięczna obserwacja nie wykazała nawrotu choroby.
Wnioski
1. Mięśniak gładkokomórkowy może lokalizować się w dole kulszowo-odbytniczym.
2. Tomografia komputerowa i ultrasonografia przezodbytnicza pozwalają na jego wykrycie, określenie wielkości, morfologii i lokalizacji, w tym stosunku do odbytnicy i kanału odbytu.
3. Obraz mięśniaka w badaniach obrazowych nie pozwala na określenie jego typu histopatologicznego, decyduje ocena patomorfologa. W różnicowaniu należy wziąć pod uwagę również nowotwory złośliwe.
Piśmiennictwo
1. Goyal N, Khurana N: Leiomyoma of rectus sheath: An uncommon entity: Report of two cases. Indian J Pathol Microbiol 2010; 53: 591-592.
2. AlShalabi O, Alahmar FO, Aljasem H et al.: Pelvic Myxoid Leiomyoma Mass between Vagina and Rectum. Case Rep Surg 2016; 2016: 3479132.
3. Dasari BV, Khosraviani K, Irwin TS, Scott M: Perianal leiomyoma involving the anal sphincter. Ulster Med J 2007; 76(3): 173-174.
4. Kim HJ, Lee KY, Kim YW: Case report: Imaging features of perianal leiomyoma. Br J Radiol 2009; 82(980): e168-170.
5. Kilpatrick SE, Mentzel T, Fletcher CD: Leiomyoma of deep soft tissue: clinicopathologic analysis of a series. Am J Surg Pathol 1994; 18: 576-582.
6. Billings SD, Folpe AL, Weiss SW: Do leiomyomas of deep soft tissue exist? An analysis of highly differentiated smooth muscle tumors of deep soft tissue supporting two distinct subtypes. Am J Surg Pathol 2001; 25: 1134-1142.
7. Eckardt AJ, Jenssen C: Current endoscopic ultrasound-guided approach to incidental subepithelial lesions: optimal or optional? Ann Gastroenterol 2015; 28(2): 160-172.
8. Casillas J, Joseph RC, Guerra JJ: CT appearance of uterine leiomyomas. Radio Graphics 1990; 10: 999-1007.
9. Arleo EK, Schwartz PE, Pei Hui P, McCarthy S: Review of Leiomyoma Variants. Am J Roentgenol 2015; 205: 912-921.
10. Fasih N, Shanbhogu AKP, Macdonald DB et al.: Leiomyomas beyond the Uterus: Unusual Locations, Rare Manifestations. Radio Graphics 2008; 28: 1931-1948.
11. Murase E, Siegelman ES, Eric K et al.: Uterine Leiomyomas: Histopathologic Features, MR Imaging Findings, Differential Diagnosis, and Treatment. Radio Graphics 1999; 19: 1179-1197.
otrzymano: 2017-05-10
zaakceptowano do druku: 2017-05-31

Adres do korespondencji:
*Karolina Pasztaleniec-Iglik
Oddział Chirurgii Ogólnej Szpitala Powiatowego w Ostrowi Mazowieckiej
ul. Dubois 68, 07-300 Ostrów Mazowiecka
tel. +48 (29) 746-37-11 do 19
spzzozom@wp.pl

Nowa Medycyna 2/2017
Strona internetowa czasopisma Nowa Medycyna