Zastanawiasz się, jak wydać pracę doktorską, habilitacyjną lub monografie? Chcesz dokonać zmian w stylistyce i interpunkcji tekstu naukowego? Nic prostszego! Zaufaj Wydawnictwu Borgis - wydawcy renomowanych książek i czasopism medycznych. Zapewniamy przede wszystkim profesjonalne wsparcie w przygotowaniu pracy, opracowanie dokumentacji oraz druk pracy doktorskiej, magisterskiej, habilitacyjnej. Dzięki nam nie będziesz musiał zajmować się projektowaniem okładki oraz typografią książki.

© Borgis - Nowa Medycyna 2/2017, s. 49-53
*Szymon Głowacki1, Zbigniew Suwała1, Karol Łukasiak1, Tomasz Pokładowski1, Michał Kwiatkowski2
Guz przestrzeni zaodbytniczej – opis przypadku
Retrorectal tumour – a case report
1Department of Surgery, Independent Public Complex of Health Care Facilities, Sierpc
Head of Department: Szymon Głowacki, MD, PhD
2Department of Pathomorphology, Provincial Hospital in Płock
Head of Department: Michał Kwiatkowski, MD
Streszczenie
Autorzy prezentują przypadek pacjentki operowanej z powodu zmiany w przestrzeni przedkrzyżowej/zaodbytniczej o charakterze torbieli epidermalnej. Pierwotnie wywodzi się ona z torbieli wrodzonych i należy do zmian łagodnych. Zmiana została zdiagnozowana przypadkowo w trakcie badania per rectum. Głównymi dolegliwościami były niespecyficzne bóle w podbrzuszu oraz przewlekłe zaparcia. Chora zgłaszała również nasilenie objawów związanych z chorobą zwyrodnieniową kręgosłupa. Zaplanowano i przeprowadzono zaawansowaną diagnostykę tej okolicy: ultrasonografię transrektalną oraz tomografię komputerową jamy brzusznej i miednicy z kontrastem. Oba badania potwierdziły patologiczny obszar o charakterze torbieli. Pozwoliło to na eliminację chorób typowych dla tej okolicy, takich jak ropień okołoodbytowy, przetoka czy szczelina odbytu. W kolonoskopii wykluczono infiltrację ściany odbytnicy. Nie wykonywano biopsji przedoperacyjnej. Zakwalifikowano chorą do operacji klasycznej z dojścia dolnego. Zmianę wycięto w całości. Przebieg pooperacyjny bez powikłań. Kontrola po 3 miesiącach nie wykazała wznowy. Zmiany okolicy zaodbytniczej, przedkrzyżowej są zmianami trudnymi diagnostycznie, rozpoznawanymi późno, często przebiegają bezobjawowo. Prawidłowa diagnostyka i właściwa technika operacyjna pozwalają na całkowite wyleczenie.
Summary
We present a case of a female patient operated on due to a lesion in the form of an epidermoid cyst located in the retrorectal/presacral region. The lesion originates from congenital cysts and has a benign nature. The lesion was discovered accidentally during a routine rectal exam. The patient’s main prediagnostic complaints included nonspecific pain in the lower abdominal and lesser pelvic region, and chronic constipation. The patient also complained of pain exacerbation due to a degenerative spinal disease. An extensive diagnostic approach including transrectal ultrasound and contrast enhanced computed tomography was planned and implemented. Both of these techniques confirmed the pathological cystic nature of the lesion and allowed for exclusion of other lesions typical of this area, such as perianal abscess, anal fissure or fistula in ano. Colonoscopy revealed no mucosal involvement, no preoperative biopsy was obtained. The patient was scheduled for a surgery via a perianal incision, which allowed for a complete excision. The postoperative period was uneventful. A 3-month follow-up exam showed no recurrence. We wish to point out that retrorectal/presacral lesions comprise a diagnostic challenge as they are often clinically asymptomatic and thus discovered late. A correct diagnosis followed by a proper surgical technique allows for a complete curative effect.
Słowa kluczowe: leczenie operacyjne.
Wstęp
Guzy okolicy zaodbytniczej, przedkrzyżowej to najczęściej torbiele o charakterze epidermalnym (1). Zwykle są zmianami wrodzonymi i z powodu lokalizacji często bezobjawowymi. Dolegliwości są niecharakterystyczne, często mylone z wieloma innymi chorobami tej okolicy, takimi jak: dyskopatia, zrosty otrzewnowe po zabiegach ginekologicznych, choroby proktologiczne odbytu – szczeliny, przetoki, hemoroidy. Zdarza się również, że przebieg kliniczny jest gwałtowny. Wiąże się to z zakażeniem torbieli, przypadkowym urazem i uszkodzeniem ściany torbieli skutkującym powikłaniami miejscowymi. Rozpoznanie oraz leczenie operacyjne jest trudne i stanowi wyzwanie dla lekarza.
Opis przypadku
Autorzy przedstawiają przypadek 60-letniej pacjentki uskarżającej się na niespecyficzne dolegliwości ze strony narządów miednicy mniejszej z okresowymi zaparciami. W wywiadzie dyskopatia odcinka krzyżowo-lędźwiowego kręgosłupa. Objawy dyskopatii nasiliły się po urazie okolicy lędźwiowo-krzyżowej rok wcześniej.
Badanie przedmiotowe: pacjentka w stanie ogólnym dobrym. W zakresie klatki piersiowej i jamy brzusznej bez odchyleń od normy.
Stan miejscowy: badanie per rectum w pozycji Simsa – ułożenie na lewym boku z podciągniętymi kolanami, wyczuwalny patologiczny opór na wysokości około 3 cm powyżej kanału odbytu na ścianie tylnej. Zmiana miękka, znajdująca się za odbytnicą od tyłu, o średnicy około 5-6 cm.
Badania dodatkowe
Kolonoskopia: w kolonoskopii potwierdzono modelowanie ściany odbytnicy bez cech infiltracji śluzówki.
Tomografia komputerowa: w badaniu tomografii komputerowej zmiana torbielowata o wymiarach 65 x 55 mm obejmująca odbytnicę od tyłu, bez wyraźnych cech naciekania.
Usg transrektalne: w ultrasonografii przezodbytniczej stwierdzono rozległą zmianę torbielowatą. Zmiana nie naciekała na ścianę odbytnicy, mocno ufiksowana do kości krzyżowej. Obejmowała odbytnicę od tyłu i ciągnęła się po stronie prawej. W badaniach obrazowych bez cech infiltracji nowotworowej. Stopień kontynencji oceniono w badaniu proktologicznym oraz w skali Wexnera. Chora uzyskała 0 punktów. Pacjentkę zakwalifikowano do leczenia operacyjnego. Zmianę wycięto w całości (ryc. 1). Przebieg pooperacyjny bez powikłań, chora w stanie dobrym bez cech inkontynencji wypisana została do dalszej kontroli ambulatoryjnej.
Ryc. 1. Przekrój torbieli po wycięciu
Wynik badania histopatologicznego
Badanie wykazało w obrazie mikroskopowym „retrorectal epidermoid cyst”. W dalszym opisie: zmiana łagodna, torbiel wyścielona nabłonkiem wielowarstwowym płaskim rogowaciejącym, bez obecności przydatków skóry. Torbiel prawdopodobnie w przeszłości perforowała, ponieważ w jej świetle, ścianie oraz przylegającej tkance tłuszczowej obecne są elementy ziarniny resorpcyjnej.
Dyskusja
Zmiany przestrzeni zaodbytniczej, przedkrzyżowej są zmianami rzadkimi występującymi 1:40 000 pacjentów, częściej u kobiet w średnim wieku w stosunku 3:1 (1). Ich charakter opisują różne klasyfikacje. Autorzy oparli się na klasyfikacji Uhliga i Johnsona (2). Dzieli ona torbiele na: wrodzone, neurogenne, kostne, zapalne i mieszane. Rozróżniamy wśród tego podziału również zmiany łagodne oraz złośliwe (3). Dahan i wsp. klasyfikują torbiele na: wrodzone, naskórkowe, skórzaste i pochodzenia jelitowego, z czego w tych ostatnich wyróżniono torbiele o charakterze hamartoma oraz torbiele zdwojenia odbytnicy (4). Powyższy podział oparty jest na rodzaju nabłonka wyściełającego daną zmianę (5, 6). Właściwe postawienie diagnozy wymaga doświadczenia klinicznego. Zmiany te są bardzo trudne do rozpoznania. Podstawowym badaniem jest badanie palcem podczas badania proktologicznego. Jednak bez badań obrazowych nie można jednoznacznie określić charakteru guza ani zaplanować techniki operacyjnej. Badaniami zalecanymi, które pozwalają określić omawiane cechy, są: tomografia komputerowa, rezonans magnetyczny oraz ultrasonografia transrektalna (7-9). W badaniach tych można ocenić topografię torbieli w relacji do narządów sąsiednich oraz naczyń i nerwów. Uzyskujemy informację o możliwych cechach sugerujących złośliwy charakter. Świadczą o tym przede wszystkim: infiltracja ściany odbytnicy czy naciek na kość krzyżową, gęstość płynu wewnątrz torbieli oraz grubość ściany. W dostępnych publikacjach spotykamy się z doniesieniami o zmianach w tej okolicy będącymi rakiem gruczołowym, rakiem neuroendokrynnym czy rakiem płaskonabłonkowym (10-12). Możliwość wystąpienia tych nowotworów potwierdza rolę badań obrazowych. W opisywanym przypadku wykonano tomografię komputerową jamy brzusznej i miednicy oraz ultrasonografię transrektalną. Na ich podstawie postawiono rozpoznanie przedoperacyjnej zmiany łagodnej. Chora została zoperowana z dojścia tylnego, które zalecane jest dla torbieli położonych dystalnie od poziomu S3. Dojście przednie stosujemy w przypadku torbieli położonych proksymalnie od poziomu S3 (13-15). Dyskusyjna jest również biopsja przedoperacyjna. Część autorów zaleca wykonanie biopsji, jednak wiele prac potwierdza, że doszczętne wycięcie zmiany w całości jest postępowaniem właściwym (16). W tym zagadnieniu warto zwrócić uwagę na fakt trzech najważniejszych powikłań, jakich obawiamy się w tej chorobie. Pierwszym jest zakażenie torbieli, drugim – krwawienie, trzecim – ryzyko rozsiewu choroby nowotworowej, np. raka płaskonabłonkowego lub raka gruczołowego w przypadku torbieli pochodzenia jelitowego. Dlatego całościowe wycięcie jest postępowaniem z wyboru (17-19). W różnicowaniu należy podkreślić również rzadkie choroby genetyczne, charakterystyczne dla tej okolicy. Autorzy podkreślają znaczenie w diagnostyce zespołu Currarino, w którym triada objawów związana jest z okolicą przedkrzyżową (20). Mnogość patologii tej okolicy oraz ich niecharakterystyczny przebieg świadczą o złożoności tego zagadnienia.
W przypadku autorów zmiana została wycięta w całości i zbadana histopatologicznie. Potwierdzono zmianę łagodną. Chora kontrolowana po 3 miesiącach nie wykazała wznowy miejscowej. Pacjentka nie zgłaszała objawów inkontynencji, a napięcie zwieraczy w badaniu per rectum oceniono jako prawidłowe. Kontynencje oceniono według skali Wexnera (21).
Wnioski
1. Zmiany okolicy zaodbytniczej, przedkrzyżowej są zmianami trudnymi diagnostycznie, rozpoznawane późno, często bezobjawowe.
2. Prawidłowa diagnostyka i właściwa technika operacyjna w większości przypadków pozwalają na całkowite wyleczenie.
Piśmiennictwo
1. Kołodziejczak M, Warzecha W, Sudoł-Szopińska I, Stusińska M: Atypically located epidermoid cyst as a cause of proctalgia – a case report. Nowa Med 2015; 4: 109-113.
2. Uhlig BE, Johnson RL: Presacral tumors and cysts in adults. Dis Colon Rectum 1975; 18(7): 581-589.
3. Dozois EJ, Jacofsky DJ, Dozois RR: Presacral tumors. [In:] Wolff BG, Fleshman JW, Beck DE et al. (eds.): The ASCRS Textbook of Colon and Rectal Surgery. Springer, New York 2007: 501-514.
4. Dahan H, Arrivè L, Wendum D et al.: Retrorectal developmental cysts in adults: clinical and radiologic-histopathologic review, differential diagnosis, and treatment. Radiographics 2001; 21(3): 575-584.
5. Glasgow SC, Birnbaum EH, Lowney JK et al.: Retrorectal tumors: a diagnostic and therapeutic challenge. Dis Colon Rectum 2005; 48(8): 1581-1587.
6. Martín Martín E, Pèrez San Josè C, Cotano Urruticoechea JR et al.: Developmental cysts in the presacral space in adults. Gastroenterol Hepatol 2002; 25(10): 601-604.
7. Bullard Dunn K: Retrorectal tumors. Surg Clin North Am 2010; 90(1): 163-171. Table of contents.
8. Johnson AR, Ros PR, Hjermstad BM: Tailgut cyst: diagnosis with CT and sonography. AJR Am J Roentgenol 1986; 147(6): 1309-1311.
9. Singer MA, Cintron JR, Martz JE et al.: Retrorectal cyst: a rare tumor frequently misdiagnosed. J Am Coll Surg 2003; 196(6): 880-886.
10. Rammeh S, Ben Abdelkrim S, Khalifa MH et al.: Adenocarcinoma arising in a tailgut cyst: a case report. Pathologica 2013; 105(6): 346-348.
11. Mora-Guzmán I, Alonso-Casado A, Rodríguez Sánchez A, Bermejo Marcos E: Neuroendocrine tumour arising inside a tailgut cyst. Ann R Coll Surg Engl 2017; 99(2): e91-e93.
12. Krivokapic Z, Dimitrijevic I, Barisic G et al.: Adenosquamous carcinoma arising within a retrorectal tailgut cyst: report of a case. World J Gastroenterol 2005; 11(39): 6225-6227.
13. Du F, Jin K, Hu X et al.: Surgical treatment of retrorectal tumors: a retrospective study of a ten-year experience in three institutions. Hepatogastroenterology 2012; 59(117): 1374-1377.
14. Li GD, Chen K, Fu D et al.: Surgical strategy for presacral tumors: analysis of 33 cases. Chin Med J (Engl) 2011; 124(23): 4086-4091.
15. Imboden S, Al-Fana A, Kuhn A, Michael D: Mueller Pandora’s box and retrorectal tumors in laparoscopy: a case report and review of the literature. Int J Surg Case Rep 2014; 5(10): 706-709.
16. Merchea A, Larson DW, Hubner M et al.: The value of preoperative biopsy in the management of solid presacral tumors. Dis Colon Rectum 2013; 56: 756-760.
17. Messick CA, Hull T, Rosselli G, Kiran RP: Lesions originating within the retrorectal space: a diverse group requiring individualized evaluation and surgery. J Gastrointest Surg 2013; 17(12): 2143-2152.
18. Gong L, Liu W, Li P, Huang X: Transsacrococcygeal approach for resection of retrorectal tumors. Am Surg 2015; 81(6): 569-572.
19. Chèreau N, Lefevre JH, Meurette G et al.: Surgical resection of retrorectal tumours in adults: long-term results in 47 patients. Colorectal Dis 2013; 15(8): e476-482.
20. Cartanese C, Franco F, Guastadisegno C et al.: Retrorectal multilocular cyst in a adult female. Case report and review of literature. Ann Ital Chir 2015; 86(ePub).
21. Jorge JMN, Wexner SD: Etiology and management of fecal incontinence. Dis Colon Rectum 1993; 36: 77-97.
otrzymano: 2017-04-12
zaakceptowano do druku: 2017-05-04

Adres do korespondencji:
*Szymon Głowacki
Oddział Chirurgiczny Samodzielny Publiczny Zespół Zakładów Zdrowotnych
ul. Słowackiego 32, 09-200 Sierpc
tel. +48 (24) 275-85-16
szymon.glowacki@onet.pl

Nowa Medycyna 2/2017
Strona internetowa czasopisma Nowa Medycyna